De diagnostische waarde van het visueel beoordelen van spierechografie bij kinderen met spina bifida aperta of een neuromusculaire aandoening



Dovnload 383.15 Kb.
Pagina5/5
Datum20.05.2018
Grootte383.15 Kb.
1   2   3   4   5
§4.2 Leeftijd

Om te bepalen op welke postnatale leeftijd spierechografie het meest onderscheidend is voor het MUD verschil bij kinderen met SBA werden de leeftijden opgedeeld in categorieën. In de leeftijdscategorie 0-3 maanden is er al een MUD verschil. Gemiddeld ligt deze waarde rond de 12 grijswaarden. Wanneer het kind ouder wordt neemt het MUD verschil licht toe. Tussen de verschillende leeftijdscategorieën wordt geen significant verschil gevonden voor de MUD verschillen (p =.232). Hierbij is geen rekening gehouden met het niveau van de MMC. Door de kinderen met het MMC niveau tussen de innervatieniveaus van de m.Quadriceps en de kuitspieren te selecteren wordt een significant verschil gevonden tussen de leeftijdscategorieën 0-3 maanden en 4-7 maanden (p =.046). Het gemiddelde MUD verschil in de leeftijdscategorie 4-7 maanden is 25,59 tegenover 9,41 in de categorie 0-3 maanden. Bekend is dat de schade aan de spieren toeneemt. 19 Wanneer één spier is aangedaan, dan neemt het MUD verschil toe. Dit is alleen het geval wanneer de MMC zich tussen de innervatieniveaus bevindt.

Beoordelaars geven significant vaker aan dat er sprake is van een visueel MUD verschil in de leeftijdscategorie 4-7 maanden. Zowel digitaal als visueel is het onderscheidend vermogen van spierechografie het beste tussen de 4 en 7 maanden.
Beperkingen van dit onderdeel

Wanneer men alle MMC niveaus selecteert en het MUD verschil tussen de m.Quadriceps en de kuitspieren bepaald, valt het MUD verschil laag uit. Bij kinderen met een MMC boven L4 of onder S1/S2 zijn zowel de m.Quadriceps en kuitspieren aangedaan of niet aangedaan. Het MUD verschil zal in deze groepen niet of nauwelijks veranderen. Belangrijk voor de bepaling van het MUD verschil is dat de MMC tussen de innervatieniveaus moet liggen. Bij dit onderzoek hebben wij ons dit fenomeen niet direct gerealiseerd. Door gebruik te maken van de m.Biceps en de kuitspieren wordt de groep MMC die gebruikt kan worden groter. Tussen C5 en S1 kunnen echter andere afwijkingen voorkomen die ook geassocieerd zijn met SBA, zoals een syringomyelie of een tetheterd cord. Deze kunnen dan wel het MUD verschil beïnvloeden.


§4.3 Visuele beoordeling van spierechografie

Er wordt voor de visuele beoordeling van spierechografie een gemiddelde sensitiviteit, specificiteit en negatief voorspellende waarde van respectievelijk 84.8%, 75.1% en 82.3% gevonden. Voor een diagnostische test zijn deze waarden redelijk te noemen. Voor een screenende test is de specificiteit zeer belangrijk en in onze onderzoek is die aan de lage kant.


Ervaring is wel van belang voor het beoordelen van spierechografie met de vraag of een spier afwijkend is of niet. In de ervaren groep blijkt de sensitiviteit, specificiteit en negatief voorspellende waarde hoger te zijn dan de groep zonder ervaring. Deze waarden zijn respectievelijk 88.7%, 81.3% en 87.1%. Dit is echter niet significant. De ervaren groep bestaat uit beoordelaars die dagelijks in de kliniek of op research gebied bezig zijn met myologie of spierechografie. Wanneer deze twee groepen worden gesplitst blijkt ervaring in spierechografie significant hogere waarden te hebben voor specificiteit (p =.005). Dit onderzoek laat zien dat het makkelijker is om een afwijkende spier te herkennen (sensitiviteit hoog) dan een gezonde spier (specificiteit hoog). Bij de groep die ervaring heeft in spierechografie is de specificiteit significant hoger. In deze groep was er sprake van een gevarieerde ervaringsduur van 3 maanden tot 15 jaar. Het blijkt dat enige ervaring al leidt tot significant betere resultaten voor de specificiteit, maar dat met meer ervaring de specificiteit nog verder toeneemt. De visuele beoordeling van spierechografie is een goed aan te leren methode en is trainbaar. De kappa waarden tussen beoordelaars met ervaring in echografie was beduidend hoger dan van de gehele groep wat dit kan ondersteunen.
Het meest voorkomende afwijkende aspect van spierechografie was de MUD. In 50.9% van gevallen was er sprake van een puur verhoogde MUD wat de echo afwijkend maakte. De MUD is middels een digitale analyse nauwkeurig te beoordelen. Bij een z-score van 1.5 kan een spier als afwijkend worden bestempeld. De spreiding van normale grijswaarden en het afkappunt om een spier afwijkend te noemen is moeilijk voor de gemiddelde beoordelaar in te schatten. De meest ervaren beoordelaar noemde alle spieren die afwijkend waren ook afwijkend. Daarnaast waren drie spieren volgens hem afwijkend, in verband met een verhoogde MUD. Bij digitale analyse bleken deze spieren binnen de normale grenzen te vallen en dus een normale MUD te hebben. Dit benadrukt de moeilijkheid voor het inschatten van een afwijkende MUD.
Deze resultaten laten zien dat de visuele beoordeling van spierechografie voor de differentiatie tussen gezonde en afwijkende spieren het beste gedaan zou moeten worden door beoordelaars met ervaring in spierechografie. Wanneer spierechografie gebruikt wordt als screenende test bij een verdenking op een NMA is het belangrijk dat de gezonde spieren worden herkend. Hiervoor is een hoge specificiteit nodig. Ons onderzoek laat significant hogere resultaten zien voor specificiteit bij beoordelaars met ervaring in spierechografie. De ervaringsduur correleert ook met een betere specificiteit, en minder sterk met sensitiviteit en negatief voorspellende waarde.

Het visueel differentiëren tussen gezonde en afwijkende spieren is een goede methode die aangeleerd kan worden. Door de positieve correlatie tussen ervaringsduur en specificiteit blijkt dat deze methode ook trainbaar is.


Beperkingen van dit onderdeel

Van dit onderdeel kan de sensitiviteit vals verhoogd lijken. Een aantal beoordelaars heeft veel echografie afbeeldingen als afwijkend afgegeven. Wanneer van de 100 echo’s 53 afwijkend zijn en de beoordelaar 70 echobeelden afwijkend noemt, neemt de sensitiviteit zeker toe. Bij deze beoordelaars blijkt de specificiteit beduidend lager te zijn. Wanneer gemiddeld wordt blijkt de gemiddelde sensitiviteit 10% hoger uit te vallen dan in het onderzoek van Pillen et al.20 De specificiteit valt 25% lager uit. De reden hiervoor is dat onze groep uit veel onervaren beoordelaars bestaat, die relatief veel echo’s afwijkend scoren. Hierdoor stijgt de sensitiviteit en daalt de specificiteit. Vergelijken we de groep van Pillen et al.20 met onze ervaren groep dan ligt de specificiteit 9% lager in onze groep. Dit verschil zou verklaard kunnen worden doordat wij een andere manier van beoordelen hebben gebruikt.


In dit deel van het onderzoek is wederom gekozen om de spier te selecteren. Het voordeel hiervan is dat alle beoordelaars het juiste gebied van de afbeelding als spier herkennen. In de dagelijkse praktijk is het wel van belang dat een beoordelaar de spier kan herkennen. Hiervoor moet hij zich bekwamen in de herkenning van spieren maar ook in de techniek van spierechografie. Als nadeel kan worden gegeven dat bepaalde beoordelaars alleen naar de geselecteerde spier hebben gekeken. Van de 100 echo’s waren 2 echo’s afwijkend door een sterk verminderde botechodensiteit. Het bot was niet geselecteerd en door een aantal beoordelaars niet opgemerkt. Doordat er maar 2 echo’s waren met deze afwijking heeft het geen invloed gehad op de resultaten.
Het percentage SBA is hoog te noemen in de groep van de afwijkende echo’s (69%). Deze selectiebias heeft geen invloed op beoordelaars om in de ene groep vaker de echo als afwijkend te beoordelen. Tussen de groep SBA (69%) en overige NMA werd geen significant verschil gevonden. (p = .0294)


Hoofdstuk 5 Conclusie
Wanneer uit toekomstig onderzoek blijkt dat een MUD verschil correleert met een afname in de motorische functies van kinderen met SBA is de visuele beoordeling van spierechografie een goed hulpmiddel om dit MUD verschil aan te tonen. Met een sensitiviteit van 86.1% bij 10 grijswaarden verschil is de test diagnostisch goed te noemen. Deze test is zowel door ervaren als door onervaren personeel uitvoerbaar.

Het moment waarop spierechografie het beste plaats kan vinden is tussen de 4 en 7 maanden. In deze periode is zowel het digitaal berekende MUD verschil als de visuele beoordeling significant beter dan in de periode van 0-3 maanden. De perinatale spierschade moet zich blijkbaar gedurende de eerste maanden nog ontwikkelen tot een toegenomen MUD verschil. Dit is de reden waarom het beter tussen de 4 en 7 maanden gedaan kan worden.


Om visueel een onderscheid te maken tussen gezonde en afwijkende spieren strekt ervaring in spierechografie tot aanbeveling. Ervaring leidt tot significant betere resultaten voor de specificiteit. Voor een screenende diagnostische test heeft de specificiteit de voorkeur.

Enige ervaring zorgt al voor betere resultaten. Wanneer de ervaringsduur toeneemt, zal ook de specificiteit verder toenemen. Visueel beoordelen van spierechografie is dus een goed aan te leren methode en is trainbaar.


Ons advies is om de visuele beoordeling van spierechografie voor een differentiatie tussen gezonde en afwijkende spieren uit te laten voeren door personen met enige ervaring in spierechografie. In deze centra is vaak naast de betere visuele beoordeling ook de mogelijkheid voor een digitale analyse aanwezig.

Engelse samenvatting
Title: The diagnostic value of visual evaluation of muscle ultrasound in children with spina bifida aperta or a neuromuscular disorder.

Introduction: Muscle ultrasonography is a non-invasive useful diagnostic tool in suspected neuromuscular disorders. In the future this technique could be used in the diagnostic course of children with spina bifida aperta (SBA). In the evaluation of muscle ultrasound a few parameters are used. These are muscle ultrasound density (MUD) and relative imhomogeneity. Experts evaluate muscle ultrasound visual and digital. The digital evaluation is time-consuming, whereby the technique becomes less attractive

Aim: To determine the diagnostic value of both the visual evaluation of an intra-individual MUD difference in children with SBA and the visual differentiation of normal and abnormal muscles on muscle ultrasound. Is this visual evaluation reserved for experts and at which postnatal age should the muscle ultrasound take place.

Patients and Methods: The research took place in the UMCG. Twenty observers were asked to evaluate two tests visually. Part A was focused on the visual recognition of an intra-individual MUD difference in children with SBA. The observers were asked if there was a higher MUD of the calf muscles in comparison with the m.Quadriceps. With information of the age of the children with SBA we could determine when the muscle ultrasound should be made. In Part B the observers were asked to determine if a muscle was normal or abnormal. Here the parameters MUD and relative inhomogeneity were used for the evaluation. For each observer was noted if they had experience in myology and/or the evaluation of muscle ultrasound.

Results: The recognition of an intra-individual MUD difference had a mean sensitivity and specificity for all observers (N =20) of respectively 86.1% and 59.6% at a cut-off point of ≥ 10 grey values difference. The AUC was .871. These values were independent of experience.

In the age group 4-7 months digital analysis of muscle ultrasound differentiated the best for a MUD difference in comparison to 0-3 months. (p =.024). Visually, observers noted significantly more MUD difference in this group compared to the age group 0-3 months (p = .009).The evaluation of muscle ultrasound for the differentiation between normal and abnormal muscles shows a strong correlation between experience in muscle ultrasound. The sensitivity, specificity and negative predictive value in this group was 88.7%, 81.3% and 87.1%. Specificity was significantly better in the experience group (p = .005).



Discussion and conclusion: The recognition of an intra-individual MUD difference in children with SBA is a reliable method and is independent of experience. Between 4-7 months digital evaluation of muscle ultrasound differentiate the best for an intra-individual MUD difference. Also the visual recognition of an intra-individual MUD difference is better in this period. For the visual recognition of normal or abnormal muscles on muscle ultrasound experience in muscle ultrasound is preferred. In this group the specificity is higher. In a diagnostic test specificity has the preference. It seems that some experience leads to better results. Muscle ultrasound as tool for the visual differentiation between normal and abnormal muscles is a good learnable method and stays trainable.

Referenties

(1) Bowman RM, Boshnjaku V, McLone DG. The changing incidence of myelomeningocele and its impact on pediatric neurosurgery: a review from the Children's Memorial Hospital. Childs Nerv.Syst. 2009 Jul;25(7):801-806.

(2) Vos JM, Offringa M, Bilardo CM, Lijmer JG, Barth PG. Sensitive and specific screening for detection of spina bifida by echography in the second trimester; systematic review and meta-analysis. Ned.Tijdschr.Geneeskd. 2000 Sep 2;144(36):1736-1741.

(3) Swaiman KF, Ashwal S, Ferriero DM. chapter 19: congenital structural defects. Pediatric neurology principles and practice. fourth ed. Philadelphia: Elsevier; 2006. p. 369-372.

(4) Sival DA, Begeer JH, Staal-Schreinemachers AL, Vos-Niel JM, Beekhuis JR, Prechtl HF. Perinatal motor behaviour and neurological outcome in spina bifida aperta. Early Hum.Dev. 1997 Nov 24;50(1):27-37.

(5) Sival DA, van Weerden TW, Vles JS, Timmer A, den Dunnen WF, Staal-Schreinemachers AL, et al. Neonatal loss of motor function in human spina bifida aperta. Pediatrics 2004 Aug;114(2):427-434.

(6) Sival DA, Brouwer OF, Bruggink JL, Vles JS, Staal-Schreinemachers AL, Sollie KM, et al. Movement analysis in neonates with spina bifida aperta. Early Hum.Dev. 2006 Apr;82(4):227-234.

(7) Tubbs RS, Chambers MR, Smyth MD, Bartolucci AA, Bruner JP, Tulipan N, et al. Late gestational intrauterine myelomeningocele repair does not improve lower extremity function. Pediatr.Neurosurg. 2003 Mar;38(3):128-132.

(8) Bruner JP, Tulipan N, Paschall RL, Boehm FH, Walsh WF, Silva SR, et al. Fetal surgery for myelomeningocele and the incidence of shunt-dependent hydrocephalus. JAMA 1999 Nov 17;282(19):1819-1825.

(9) Sival DA, Verbeek RJ, Brouwer OF, Sollie KM, Bos AF, den Dunnen WF. Spinal hemorrhages are associated with early neonatal motor function loss in human spina bifida aperta. Early Hum.Dev. 2008 Jul;84(7):423-431.

(10) Sival DA, Westerga J, Gramsbergen A. Ontwikkeling van spieren en spierinnervatie. 1989;1:2-12.

(11) Pillen S, Tak RO, Zwarts MJ, Lammens MM, Verrijp KN, Arts IM, et al. Skeletal muscle ultrasound: correlation between fibrous tissue and echo intensity. Ultrasound Med.Biol. 2009 Mar;35(3):443-446.

(12) Maurits NM, Beenakker EA, van Schaik DE, Fock JM, van der Hoeven JH. Muscle ultrasound in children: normal values and application to neuromuscular disorders. Ultrasound Med.Biol. 2004 Aug;30(8):1017-1027.

(13) Pillen S, van Alfen N, Zwarts MJ. Muscle ultrasound: a grown-up technique for children with neuromuscular disorders. Muscle Nerve 2008 Sep;38(3):1213-1214.

(14) Bates JA. Abdominal Ultrasound: How why and when. 1st ed. Edinburgh: Churchill livingstone; 1999.

(15) Heckmatt JZ, Leeman S, Dubowitz V. Ultrasound imaging in the diagnosis of muscle disease. J.Pediatr. 1982 Nov;101(5):656-660.

(16) Pillen S, Arts IM, Zwarts MJ. Muscle ultrasound in neuromuscular disorders. Muscle Nerve 2008 Jun;37(6):679-693.

(17) Brockmann K, Becker P, Schreiber G, Neubert K, Brunner E, Bonnemann C. Sensitivity and specificity of qualitative muscle ultrasound in assessment of suspected neuromuscular disease in childhood. Neuromuscul.Disord. 2007 Jul;17(7):517-523.

(18) Pillen S, Scholten RR, Zwarts MJ, Verrips A. Quantitative skeletal muscle ultrasonography in children with suspected neuromuscular disease. Muscle Nerve 2003 Jun;27(6):699-705.

(19) Verbeek RJ, van der Hoeven JH, Sollie KM, Maurits NM, Bos AF, den Dunnen WF, et al. Muscle ultrasound density in human fetuses with spina bifida aperta. Early Hum.Dev. 2009 Aug;85(8):519-523.

(20) Pillen S, van Keimpema M, Nievelstein RA, Verrips A, van Kruijsbergen-Raijmann W, Zwarts MJ. Skeletal muscle ultrasonography: Visual versus quantitative evaluation. Ultrasound Med.Biol. 2006 Sep;32(9):1315-1321.

(21) Fleiss J. Statistical methods for rates and proportions. 3rd ed. New York: Wiley; 1981.

(22) Landis JR, Koch GG. The measurement of observer agreement for categorical data. Biometrics 1977 Mar;33(1):159-174.



Bijlagen

Handleiding bij “Visuele beoordeling van spierechodensiteit bij Spina bifida aperta”

R Brandsma; RJ Verbeek; OF Brouwer; NM Maurits; HJ vd Hoeven; DA Sival


Onderdeel A
Inleiding

Wanneer spieren door een gestoorde zenuwinnervatie of door een ziekte zijn aangedaan, ontstaat o.a. door vetafzetting en fibrose een veranderde samenstelling van de spier. Bij kinderen kan men deze spierveranderingen dmv spierechodensiteits- (MUD) bepalingen op een pijnloze en onschadelijke manier vastleggen [1,2]. Naarmate de MUD toeneemt, wordt het echobeeld witter. De witheid van het spierechobeeld wordt digitaal uitgedrukt als “MUD”, i.e. de gemiddelde grijswaarde van het beeld variërend van zwart tot wit. De digitale MUD waarde kan in een beperkt aantal academische centra bepaald worden. Indien een visuele beoordeling echter ook betrouwbaar kan plaatsvinden, neemt de klinische toepasbaarheid toe. Aan de hand van de huidige test proberen wij te na te gaan of spierechodensiteitsverschillen bij kinderen met spina bifida aperta visueel beoordeeld kunnen worden.


Spina bifida aperta (SBA)

SBA wordt gekarakteriseerd door een meningomyelocèle (MMC; dit is een protrusie van de meningen en myelum buiten het spinale kanaal). Boven het niveau van de MMC wordt de spierinnervatie niet beïnvloedt door de MMC. Onder het niveau van de MMC is de spierinnervatie (door een geleidingsbelemmering ter hoogte van de MMC) gestoord. In voorgaand onderzoek hebben wij bij kinderen met SBA aangetoond dat dit leidt tot een hogere MUD onder de MMC dan boven de MMC [3]. Indien het MUD verschil (tussen spieren boven en onder de MMC) intra-individueel visueel herkend kan worden, kan deze parameter een toegevoegde diagnostische waarde hebben voor kinderen met SBA.


Vraagstelling

Kan het intra-individuele MUD verschil (tussen spieren onder en boven de MMC) op een betrouwbare en eenvoudige wijze visueel beoordeeld worden?


Methoden

Voor dit onderzoek includeren wij spierecho’s van kinderen met SBA (n=100). Van dezelfde patiënt tonen wij op de linker helft van de dia de m.quadriceps (L2-L4) en op de rechter helft van de dia de kuitspieren (S1).



Wij verzoeken u om per dia aan te geven of de gemiddelde selectie van de afbeelding rechts (de kuitspieren) naar uw mening een hogere MUD (“spierwitheid”) heeft dan de gemiddelde selectie van de linker afbeelding (m.quadriceps). U kunt uw beoordeling aangeven op het scoreformulier. Neem per beoordeling ongeveer 15-20 seconden de tijd. De totale duur van deze test bedraagt dan ongeveer 30 minuten. Na afloop van deze test vergelijken wij uw visuele beoordeling met de digitaal bepaalde uitkomsten. Hierbij zal tevens worden onderzocht of uw klinische beoordelingservaring een relevante invloed op de eindscore heeft. Uw score zal geanonimiseerd worden verwerkt, wel ontvangt u, indien u dat wilt, de uitslag van uw persoonlijke score.
Hartelijk dank voor Uw medewerking!
Rick Brandsma

Onderzoeker in kader van mijn wetenschappelijke stage voor de studie geneeskunde

Deel met je vrienden:
1   2   3   4   5


De database wordt beschermd door het auteursrecht ©tand.info 2017
stuur bericht

    Hoofdpagina